Russian Journal of Child NeurologyRussian Journal of Child NeurologyРусский журнал детской неврологии2073-88032412-9178Publishing House ABV Press46110.17650/2073-8803-2024-19-1-54-60CLINICAL OBSERVATIONSКЛИНИЧЕСКИЕ НАБЛЮДЕНИЯWernicke encephalopathy in combination with acute polyneuropathy under the guise of a demyelinating disease in a teenager with an eating disorderЭнцефалопатия Вернике в сочетании с острой полиневропатией под маской демиелинизирующего заболевания у подростка с расстройством пищевого поведенияhttps://orcid.org/0009-0001-1864-2381OvchinnikovaE. O.ОвчинниковаЕ. О.
Russian Federation

Evgenia Olegovna Ovchinnikova

61/2 Shchepkina St., Moscow 129110

Евгения Олеговна Овчинникова

129110 Москва, ул. Щепкина, 61/2

ovjane@yandex.ruhttps://orcid.org/0000-0003-2988-5706KotovA. S.КотовА. С.
Russian Federation

61/2 Shchepkina St., Moscow 129110

129110 Москва, ул. Щепкина, 61/2

https://orcid.org/0000-0002-4099-8202PanteleevaM. V.ПантелееваМ. В.
Russian Federation

61/2 Shchepkina St., Moscow 129110

129110 Москва, ул. Щепкина, 61/2

https://orcid.org/0000-0002-8145-7023MukhinaE. V.МухинаЕ. В.
Russian Federation

61/2 Shchepkina St., Moscow 129110

129110 Москва, ул. Щепкина, 61/2

M.F. Vladimirskiy Moscow Regional Research Clinical InstituteГБУЗ МО «Московский областной научно-исследовательский клинический институт им. М.Ф. Владимирского»150120241910704202407042024Copyright ©; 2024, ABV-PressCopyright ©; 2024, АБВ-пресс2024ABV-PressАБВ-прессhttps://rjdn.abvpress.ru/jour/about/editorialPolicieshttps://rjdn.abvpress.ru/jour/article/view/461

Wernicke encephalopathy is a neuropsychiatric syndrome characterized by three main symptoms: oculomotor disturbances, cerebellar ataxia, and psychiatric disturbances. The condition is associated with a high mortality and morbidity rate. Wernicke encephalopathy is most commonly seen in adolescent children presenting with a vitamin B1 deficiency. Thiamine deficiency may also cause polyneuritis syndrome, with or without the aforementioned symptoms. The condition is characterized by sensory-motor impairments in a symmetrical pattern, dysarthria, and paresis or even paralysis of the lower limbs. This report focuses on an adolescent case presenting acute oculomotor paresis, nystagmus, leg weakness, impaired gait, decreased deep tendon reflexes, cognitive impairment, and a history of recurrent vomiting, prolonged starvation, and eating behaviour disorders. The magnetic resonance imaging scan reveals symmetrical pathological foci of increased intensity in T2 in the periaqueductal region, at the Magendie’s central aperture. The patient displays a mixed motor-sensory polyneuropathic syndrome affecting both lower limbs, primarily of the axonopathy type, based on electroneuromyography data. Positive outcomes such as restored eyeball movement, enhanced gait, increased muscle strength in the lower legs and feet, and better management of sensory disorders have occurred due to thiamine treatment.

Энцефалопатия Вернике (ЭВ) – острый нейропсихиатрический синдром, клинически характеризующийся триадой: глазодвигательными нарушениями, мозжечковой атаксией, психическими нарушениями, а также высокой заболеваемостью и смертностью. ЭВ является наиболее частым клиническим проявлением дефицита витамина В1 у детей подросткового возраста. Дефицит тиамина может проявляться полиневритическим синдромом (в сочетании с ЭВ или без нее) в виде симметричных сенсорно-моторных нарушений, дизартрии, пареза или паралича нижних конечностей. Мы представляем клинический случай подростка с ЭВ с остро возникшими неврологическими нарушениями (парез глазодвигательных мышц, нистагм, слабость в ногах, нарушение походки, снижение глубоких сухожильных рефлексов в ногах, когнитивные нарушения) после периода многократной рвоты с длительным голоданием в анамнезе на фоне расстройства пищевого поведения. По данным магнитно-резонансной томографии у пациента на Т2-взвешенных изображениях выявлялись симметричные патологические очаги повышенной интенсивности в периакведуктальной области, на уровне срединной апертуры Мажанди, с четкими контурами, по данным электронейромиографии – смешанный моторно-сенсорный полиневропатический синдром обеих нижних конечностей, преимущественно по типу аксонопатии. На фоне лечения тиамином у пациента отмечалась положительная динамика в виде восстановления движений глазных яблок, улучшения походки, увеличения мышечной силы в голенях и стопах, купирования чувствительных расстройств.

Wernicke encephalopathyacute polyneuropathythiamine deficiencyeating disorderacute disseminated encephalomyelitisэнцефалопатия Верникеострая полиневропатиядефицит тиаминарасстройство пищевого поведенияострый рассеянный энцефаломиелитGrigoryeva V.N., Guzanova E.V., Mukhin V.V. Wernicke encephalopathy, central pontine myelinolysis and polyneuropathy in patients with hyperemesis gravidarum. Nevrologicheskiy zhurnal = Neurological Journal 2016;(3):131–41. (In Russ.). DOI: 10.18821/1560-9545-2016-21-3-131-141Григорьева В.Н., Гузанова Е.В., Мухин В.В. Энцефалопатия Вернике, центральный понтинный миелинолиз и полиневропатия у больных с неукротимой рвотой беременных (hyperemesis gravidarum). Неврологический журнал 2016;(3):131–41. DOI: 10.18821/1560-9545-2016-21-3-131-141Dolgova S.G., Kotov A.S., Matyuk Yu.V. et al. Acute cerebellar ataxia in a young woman: Wernicke encephalopathy? Nevrologiya, neyropsikhiatriya, psikhosomatika = Neurology, Neuropsychiatry, Psychosomatics 2015;(4). (In Russ.). DOI: 10.14412/2074-2711-2015-4-27-32Долгова С.Г., Котов А.С., Матюк Ю.В. и др. Острая мозжечковая атаксия у молодой женщины: энцефалопатия Вернике? Неврология, нейропсихиатрия, психосоматика 2015;(4). DOI: 10.14412/2074-2711-2015-4-27-32Kondratyev S.A., Kondratyeva E.A., Ternovykh I.K. et al. Miller-Fisher syndrome. Anesteziologiya i reanimatologiya = Anesthesiology and Reanimatology 2019;(1):68–73. (In Russ.). DOI: 10.17116/anaesthesiology201901168Кондратьев С.А., Кондратьева Е.А., Терновых И.К. и др. Синдром Миллера–Фишера. Анестезиология и реаниматология 2019;(1):68–73. DOI: 10.17116/anaesthesiology201901168Kotov S.V., Lobakov A.I., Isakova E.V. et al. Wernicke–Korsakoff syndrome. Zhurnal nevrologii i pskihiatrii im. S.S. Korsakova = Journal of Neurology and Psychiatry named after S.S. Korsakov 2016;116(7):4–11. (In Russ.). DOI: 10.17116/jnevro2016116714-11Котов С.В., Лобаков А.И., Исакова Е.В. и др. Синдром Вернике-Корсакова. Журнал неврологии и психиатрии им. С.С. Корсакова 2016;116(7):4–11. DOI: 10.17116/jnevro2016116714-11Serdyuk A.V., Kovrazhkina E.A., Abramova E.A. A case of Wernicke encephalopathy of non-alcoholic origin. Consilium Medicum 2019;21(9). (In Russ.). DOI: 10.26442/20751753.2019.9.190458Сердюк А.В., Ковражкина Е.А., Абрамова Е.А. Случай энцефалопатии Вернике неалкогольного генеза. Consilium Medicum 2019;21(9). DOI: 10.26442/20751753.2019.9.190458Sivolap Yu.P., Damulin I.V. Wernicke–Korsakoff syndrome. Nevrologiya, neyropsikhiatriya, psikhosomatika = Neurology, Neuropsychiatry, Psychosomatics 2014;6(4):76–80. (In Russ.). DOI: 10.14412/2074-2711-2014-4-76-80Сиволап Ю.П., Дамулин И.В. Синдром Вернике–Корсакова. Неврология, нейропсихиатрия, психосоматика 2014;6(4):76–80. DOI: 10.14412/2074-2711-2014-4-76-80Stupak R., Bochaver A.A. Socio-psychological mechanisms and cultural and historical prerequisites for the occurrence of anorexia. Psikhologicheskiy zhurnal = Psychological Journal 2014;35(2):83–90 (In Russ.).Ступак Р., Бочавер А.А. Социально-психологические механизмы и культурно-исторические предпосылки возникновения анорексии. Психологический журнал 2014;35(2):83–90.Anilkumar A.C., Foris L.A., Tadi P. Acute Disseminated Encephalomyelitis. In: StatPearls. Treasure Island: StatPearls Publishing, 2022. Available at: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/books/NBK430934/.Armstrong-Javors A., Pratt J., Kharasch S. Wernicke encephalopathy in adolescents after bariatric surgery: Case report and review. Pediatrics 2016;138(6):e20161039. DOI: 10.1542/peds.2016-1039Campbell A.C.P., Russel W.R. Wernicke’s encephalopathy: The clinical features and their probable relationship to vitamin B deficiency. Q J Med 1941;10:41–64.Chang H.W., Yang P.Y., Han T.I., Meng N.H. Wernicke encephalopathy concurrent with polyradiculoneuropathy in a young man after bariatric surgery: A case report. Medicine (Baltimore) 2019;98(10):e14808. DOI: 10.1097/MD.0000000000014808Gaillard F., Ranchod A., Smith D. et al. Wernicke encephalopathy. Radiopaedia.org 2023. DOI: 10.53347/rID-5627Indraccolo U., Gentile G., Pomili G., Luzi G., Villani C. Thiamine deficiency and beriberi features in a patient with hyperemesis gravidarum. Nutrition 2005;21(9):967–8. DOI: 10.1016/j.nut.2005.04.001Ishibashi S., Yokota T., Shiojiri T. et al. Reversible acute axonal polyneuropathy associated with Wernicke–Korsakoff syndrome: Impaired physiological nerve conduction due to thiamine deficiency? J Neurol Neurosurg Psychiatry 2003;74(5):674–6. DOI: 10.1136/jnnp.74.5.674Kirty K., Sarda Y., Jacob A., Venugopala D. Wernicke’s encephalopathy post hyperemesis gravidarum misdiagnosed as Guillain–Barré syndrome: Lessons for the frontline. BMJ Case Rep 2021;14(3):e239977. DOI: 10.1136/bcr-2020-239977Koike H., Ito S., Morozumi S. et al. Rapidly developing weakness mimicking Guillain–Barré syndrome in beriberi neuropathy: Two case reports. Nutrition 2008;24(7–8):776–80. DOI: 10.1016/j.nut.2008.02.022Mantero V., Rifino N., Costantino G. et al. Non-alcoholic beriberi, Wernicke encephalopathy and long-term eating disorder: case report and a mini-review. Eat Weight Disord 2021;26(2):729–32. DOI: 10.1007/s40519-020-00880-0Manzo G., De Gennaro A., Cozzolino A. et al. MR imaging findings in alcoholic and nonalcoholic acute Wernicke’s encephalopathy: A review. Biomed Res Int 2014;24:503–96.Manzetti S., Zhang J., van der Spoel D. Thiamin function, metabolism, uptake, and transport. Biochemistry 2014;53(5):821–35. DOI: 10.1021/bi401618yMassa S., Fracchiolla A., Neglia C. et al. Update on acute disseminated encephalomyelitis in children and adolescents. Children (Basel) 2021;8(4):280. DOI: 10.3390/children8040280Peters T.E., Parvin M., Petersen C. et al. A case report of Wernicke’s encephalopathy in a pediatric patient with anorexia nervosa – restricting type. J Adolesc Health 2007;40(4):376–83. DOI: 10.1016/j.jadohealth.2006.11.140Rakotoambinina B., Hiffler L., Gomes F. Pediatric thiamine deficiency disorders in high-income countries between 2000 and 2020: A clinical reappraisal. Ann N Y Acad Sci 2021;1498(1):57–76. DOI: 10.1111/nyas.14669Renthal W., Marin-Valencia I., Evans P.A. Thiamine deficiency secondary to anorexia nervosa: An uncommon cause of peripheral neuropathy and Wernicke encephalopathy in adolescence. Pediatr Neurol 2014;51(1):100–3. DOI: 10.1016/j.pediatrneurol.2014.03.025Sechi G., Serra A. Wernicke’s encephalopathy: New clinical settings and recent advances in diagnosis and management. Lancet Neurol 2007;6(5):442–55. DOI: 10.1016/S1474-4422(07)70104-7Shible A.A., Ramadurai D., Gergen D., Reynolds P.M. Dry beriberi due to thiamine deficiency associated with peripheral neuropathy and wernicke’s encephalopathy mimicking Guillain–Barré Syndrome: A case report and review of the literature. Am J Case Rep 2019;20:330–4. DOI: 10.12659/AJCR.914051Vasconcelos M.M., Silva K.P., Vidal G. et al. Early diagnosis of pediatric Wernicke’s encephalopathy. Pediatr Neurol 1999;20(4):289–94. DOI: 10.1016/s0887-8994(98)00153-2Wernicke C. Die akute haemorrhagische polioencephalitis superior. Lehrbuch der Gehirnkrankheiten fur Aerzte und Studirende. Vol. 2. Germany: Fisher, Kassel, 1881. Pp. 229–42.Wiley K.D., Gupta M. Vitamin B1 (Thiamine) Deficiency. In: Stat-Pearls. Treasure Island: StatPearls Publishing, 2023.Wilmshurst J.M., Ouvrier R.A., Ryan M.M. Peripheral nerve disease secondary to systemic conditions in children. Ther Adv Neurol Disord 2019;12:1756286419866367. DOI: 10.1177/1756286419866367Zhong C., Jin L., Fei G. MR Imaging of nonalcoholic Wernicke encephalopathy: A follow-up study. AJNR Am J Neuroradiol 2005;26(9):2301–5.